VOLUMEN 9 NÚMERO 3
PUBLICACION CUATRIMESTRAL
SETIEMBRE - DICIEMBRE
2020
.
REPORTE DE CASO:
DOLOR CRÓNICO DE CABEZA Y CUELLO POR
SÍNDROME DE EAGLE: REPORTE DE UN CASO Y
REVISIÓN DE LA LITERATURA
CHRONIC HEAD AND NECK PAIN FROM EAGLE SYNDROME: A
CASE REPORT AND LITERATURE REVIEW
AUTORES:
DRA. DULVIS ALMEIDA ARIAS
DRA. ISABEL EVELYN ZAMBRANO SANTANA
DR JUAN CARLOS SALCEDO MARTÍNEZ
PÉREZ-CASTILLO, RAYDEL
FACULTAD DE MEDICINA HUMANA “DANIEL ALCIDES CARRIÓN”
REVISTAS.UNICA.EDU.PE
INDEXADA EN:
DOI: https://doi.org/10.35563/rmp.v9i3.377
Este trabajo es licenciado
bajo Licencia Creative
Commons Atribución - No
Comercial - 4.0
Recibido: 24 de octubre del 2020 | Aceptado: 8 de noviembre del 2020 | Publicado: 02 de diciembre del 2020
DOLOR CRÓNICO DE CABEZA Y CUELLO POR SÍNDROME DE
EAGLE: REPORTE DE UN CASO Y REVISIÓN DE LA LITERATURA
CHRONIC HEAD AND NECK PAIN FROM EAGLE SYNDROME: A CASE
REPORT AND LITERATURE REVIEW
Dra. Dulvis Almeida Arias
1,a
, Dra. Isabel Evelyn Zambrano Santana
2,b
; Dr Juan Carlos Salcedo Martínez
2,c
;
Pérez-Castillo, Raydel
3,d
.
RESUMEN
Objetivo: Realizar el reporte y revisión de los fundamentos teóricos de un caso con síndrome de Eagle.
Presentación de Caso: Masculino de 57 años, exfumador, que acudió a consulta por presentar aumento de volumen
de la hemicara derecha y disfagia de seis meses. Se asocia además cefalea y dolor en región laterocervical derecha
irradiado al oído ipsilateral, desencadenado por la deglución y la masticación. A la exploración física destacaba el
dolor a la palpación de ambas fosas amigdalinas, y al realizar maniobra activa y pasiva de movimiento cervical. Se le
indica Tomografía Axial Computarizada contrastada de cabeza y cuello, con reconstrucción 3D; en la cual se observa
proceso estiloides izquierdo elongado de 104 mm, que llega hasta el hueso hioides y/o calcificación del ligamento
estilo-hioideo (Síndrome de Eagle).
Conclusión: La Tomografía Computarizada con reconstrución 3D permite el análisis mas detallado de los patrones
radiológicos de síndrome de Eagle. Aún cuando su presentación es infrecuente, se debe tener como diagnosico
diferencial en casos de dolor en la región maxilofacial sin una etiología clara.
Palabras clave: Dolor de Cuello; Osificación Heterotópica; Hueso Temporal; Dolor Crónico; Tomografía por
Rayos X (DeCs BIREME)
ABSTRACT
Objective: To carry out the report and review of the theoretical foundations of a case with Eagle syndrome.
Case presentation: 57-year-old male, ex-smoker, who came to the consultation due to an enlargement of the right
side of the face and dysphagia for six months. It also requires headache and pain in the right laterocervical region
radiating to the ipsilateral ear, triggered by swallowing and chewing. Physical examination revealed pain on palpation
of both tonsillar fossae, and when performing active and passive cervical movement maneuvers. A contrasted CT
scan of the head and neck is indicated, with 3D reconstruction; an elongated 104 mm left styloid process is observed,
reaching the hyoid bone and / or calcification of the stylo-hyoid ligament (Eagle syndrome).
Conclusion: Computed Tomography with 3D reconstruction allows more detailed analysis of the radiographic
patterns of Eagle syndrome. Even though its presentation is infrequent, it must have as a differential diagnosis in
cases of pain in the maxillofacial region without a clear etiology.
Key words: Neck Pain; Ossification, Heterotopic; Temporal Bone; Chronic Pain; Tomography, X-Ray (MeSH
Terms).
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Rev méd panacea 2020 Set-Dic;9(3): 206-211
Rev méd panacea. 2020;9(3):206-211
REPORTE DE CASO
1.
2.
3.
a.
Instituto Nacional de Oncología Y Radiobiología (INOR)
Hospital Universitario “Comandante Manuel Fajardo”
Instituto de Medicina del Deporte, La Habana
Especialista en 1er grado en Medicina General Integral e
Imagenología. Profesora asistente- investigador agregado
https://orcid.org/0000-0001-8733-3147
b.
c.
d.
Residente de Imagenología. Orcid:
https://orcid.org/0000-0003-4040-6593
Residente de Imagenología. Orcid:
https://orcid.org/0000-0002-4145-3706
Especialista en Primer Grado en Medicina General Integral,
Profesor Instructor raydelp77@gmail.com ;
https://orcid.org/0000-0001-9454-5375
Correspondencia:
Dra. Isabel Evelyn Zambrano Santana.
Domicilio: Calle 21 entre G y H. Vedado. Plaza de la Revolución.
Correo Electrónico: isazamsan@hotmail.com
Contribuciones de autoría:
IEZS, DAA, JCSM participaron en el diseño del estudio, redacción, revisión y aprobación final del manuscrito.
Conflicto de intereses: Los autores declaran no tener conflictos de interés.
Financiamiento: Autofinanciado por el colectivo de autores.
Agradecimiento: Al personal de los Departamentos de Anatomía Patológica del “Dr. Ernesto Guevara de la
Serna”.
Cómo citar:
Almeida-Arias D, Zambrano-Santana IE, Salcedo-Martínez JC, Pérez-Castillo R. Dolor crónico de cabeza y
cuello por Síndrome de Eagle: reporte de un caso y revisión de la literatura. Rev Méd Panacea. 2020;9(3):
206-211.
DOI: https://doi.org/10.35563/rmp.v9i3.377
INTRODUCCIÓN
El síndrome de Eagle, también conocido como
síndrome estiloides, estilalgia, síndrome del proceso
estiloides elongado, síndrome de la arteria carótida o
neuralgia estilohioidea, fue descrito en 1937 (1). Fue
definido como la relación entre la elongación de la
apófisis estiloides y/o la osificación del ligamento
estilohioideo, con cuadros sintomatológicos de dolor
relacionado con los nervios craneales y sensoriales en
la región de la orofaringe, el cuello y oído (2–4).
Sin embargo, la elongación de la apófisis estiloides
había sido reconocida desde 1632 por Marchetti (4,5).
Aunque en la mayoría de las ocasiones cursa
asintomática, la presión que ejerce esta estructura
alterada desde el punto de vista anatómico contra
zonas vecinas puede desencadenar una gran variedad
de síntomas. Genera un error diagnóstico frecuente
que motiva múltiples interconsultas a distintos
profesionales, por lo que debe tenerse en cuenta en
los casos de dolor en la región maxilofacial sin una
etiología clara (5–7).
Si bien el 4% de la población general presenta una
elongación de la apófisis estiloides, se calcula que sólo
el 4% de éstos presenta síntomas, lo que corresponde
al 0,16% de la población general. Existe un predominio
de la incidencia en mujeres, con un incremento en el
diagnóstico entre los 60 a 79 años (8,9). Por lo anterior,
el hallazgo de una apófisis estiloides elongada no
corresponde necesariamente a un síndrome de Eagle.
El objetivo de este estudio está en realizar el reporte y
revisión de los fundamentos teóricos de un caso con
síndrome de Eagle
PRESENTACIÓN DEL CASO
Masculino de 57 años, exfumador, sin otros
antecedentes de interés. Acudió a consulta de por
aumento de volumen de la hemicara derecha y
disfagia de seis meses, que se agravaba con la
masticación y los movimientos cervicales. Precisa
además cefalea y dolor en región laterocervical
derecha irradiado al oído ipsilateral. Se trataba de un
dolor sordo, intensidad de escala subjetiva de (7-8/10),
siempre desencadenado por la deglución y la
masticación. No refiere síntomas autonómicos,
náuseas o vómitos.
En la exploración física destacaba el dolor a la
palpación de ambas fosas amigdalinas, y al realizar
maniobra activa y pasiva de movimiento cervical. En
los estudios de química sanguínea no se encontraron
alteraciones. Se realizar Tomografía contrastada de
cabeza y cuello observándose cortes axiales y
reconstrucción en 3D, en la cual llama la atención
proceso estiloides izquierdo elongado de 104 mm,
que llega hasta el hueso hioides y/o calcificación del
ligamento estilo-hioideo (Figura 1). Con el diagnóstico
de síndrome de Eagle se inició tratamiento
médico-quirúrgico.
RESULTADOS
Se realizó una búsqueda de literatura en las bases de
datos como: MEDLINE, Pubmed, Science Direct, Scielo,
empleando descriptores como: “Eagle syndrome,
styloid process, Eagle syndrome”.
Embriología y Fisiopatología
La apófisis estiloides, así como el resto de las
estructuras que componen el complejo estiloideo
(ligamento estilohioideo y el asta menor del hueso
hioides) se originan del cartílago de Reichert, a partir
del segundo arco branquial. Este complejo contiene
numerosos centros de osificación que pueden
eventualmente mineralizarse en grados variables (10).
Se han propuesto teorías sobre el estímulo de
osificación, incluyendo historia de trauma cervical
quirúrgico y no quirúrgico, variaciones anatómicas,
alteraciones endocrinológicas posmenopáusicas
(menopausia precoz) y predisposición genética,
habiéndose incluso descrito herencia autosómica
dominante. Por otro lado, el estudio histológico e
inmunohistoquímico han demostrado que la
osificación anormal de la apófisis estiloides y del
complejo estiloideo resulta de una respuesta
protectora a un aumento del estrés tensor, lo que
podría generar la expresión de proteínas osteogénicas
en el tejido fibroso perióstico de ésta (5).
Esta osificación genera una progresiva pérdida de
elasticidad del complejo estiloideo, la que afecta la
capacidad del hueso hioides para elevarse, deprimirse
y rotar en concordancia con los movimientos cefálicos,
generando por tanto, mayor presión e irritación de
estructuras vasculo-nerviosas vecinas, produciéndose
el variado conjunto de síntomas del cuadro (9).
Anatomía
Una apófisis estiloides normal mide entre 20 y 30 mm
y presenta un tamaño promedio aproximado de 21
mm; se considera elongado cuando es superior a los
30 mm. Eagle, en su descripción inicial, establecía
como normal un largo entre 25 a 30 mm. Se encuentra
por delante de la apófisis mastoides entre las arteria
carótida interna y externa, medial a la fosa amigdalina.
La vena yugular interna y los últimos 4 pares craneales
discurren medial a ella (5,11).
Se describen tres variedades anatómicas, el tipo I es un
proceso alargado (el más frecuente), tipo II es un
proceso seudoarticulado y tipo III un proceso
segmentario. El proceso estiloides se considera
“estrecho” si tiene una angulación ≤ 65º, “normal” si
llega hasta los 75º y “amplio” cuando la angulación es
superior a 75º (7,12).
Rodríguez et al (13) describen un caso de varón de 45
años, que acude por odinofagia, otalgia y cervicalgia
derecha de 1 mes de evolución. Se le realizó
Tomografía Axial Computarizada cervical que
evidenció engrosamiento y elongación de ambas
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Rev méd panacea 2020 Set-Dic;9(3): 206-211REPORTE DE CASO
Dolor crónico de cabeza y cuello por Síndrome de Eagle: reporte de un caso y revisión de la literatura.
apófisis estiloides y ligamentos estilohioideos (48,5
mm) calcificados (14,15). Benet-Muñoz et al (16)
reportan el caso de un varón de 57 años, que acude
por disfagia orofaríngea y sensación de cuerpo
extraño. Se realizó estudio de extensión con
Tomografía Axial Computarizada de cuello, que
mostró elongación de ambas apófisis estiloides de 50
mm (izquierdo) y 70 mm (derecho). En la presente
presentación de aso se observó un evolución clínica
más demorada y con un tamaño anatómico superior.
Clínica
El diagnóstico del síndrome de Eagle se logra
mediante una cuidadosa recopilación de la historia
clínica, el examen del dolor exacerbante en la fosa
amigdalina y los estudios imagenológicos (12). Puesto
que los síntomas son variables e inespecíficos, los
pacientes portadores de un síndrome de Eagle tienen
una larga historia de dolor crónico cervicofacial,
tratado por múltiples especialistas y mediante variadas
estrategias terapéuticas (10). El diagnóstico, por tanto,
requiere de un alto índice de sospecha, basado
fundamentalmente en la anamnesis y el examen físico
(5).
García-Luna (9) sustenta un caso masculino de 71
años, con sintomatología de un año de evolución
caracterizada por disfagia y sensación de cuerpo
extraño en la faringe, con exacerbaciones paroxísticas
del dolor a la faringe que se irradia a la columna
cervical con la rotación lateral izquierda.
Aguaviva-Bascuñana (6) por su parte, presentamos el
caso de una paciente de 63 años de edad en que la
sintomatología única era una neuralgia occipital
invalidante, con visitas a numerosos facultativos; en la
cual la TC confirmó la sospecha clínica.
Anamnesis
Es importante destacar que no existe correlación entre
la magnitud de la osificación de la apófisis estiloides
con la presencia o severidad de las manifestaciones
clínicas, sin embargo, algunos autores han sugerido
que la forma y angulación de la apófisis estiloides
pueden influir en el perfil clínico. Para algunos autores
una desviación lateral de la apófisis estiloides
producirá una compresión de la carótida externa y de
su bifurcación en la temporal superficial y maxilar. A su
vez, una desviación posterior de la misma
comprometerá los últimos 4 pares craneales, a la vena
yugular interna y carótida interna. Una desviación
interna o anterior puede comprometer la mucosa y las
estructuras en relación a la fosa amigdalina.
El cuadro debe ser sospechado especialmente en
pacientes con una historia prolongada de molestias
bucofaríngeas y dolor cervicofacial, que se exacerba
frente a los movimientos cefálicos (10).
Se distinguen dos tipos de síndrome de Eagle.
• El clásico: Habitualmente antecedido por una
amigdalectomía (usualmente meses, pero se han
reportado hasta 25 años) u otro trauma faríngeo. Su
sintomatología es producida por la estimulación de los
nervios craneales V, VII, IX, X y XII, al incluir dolor
faríngeo, odinofagia, sensación de cuerpo extraño
faríngeo, trismus, dolor facial y cervical unilateral,
tinnitus, otalgia y cambios de la voz, síntomas que
pueden agravarse frente a los movimientos de
rotación de la cabeza (10).
• El "carotideo, vascular o estilocarotideo": Se produce
o se agrava al rotar la cabeza hacia el lado afectado,
momento en que la apófisis estiloides elongada y
desviada presiona el plexo nervioso carotídeo,
irritando las fibras simpáticas pericarotídeas (9). Puede
presentar los mismos síntomas anteriores, pero lo que
lo distingue es un dolor que se distribuye a lo largo de
la arteria comprometida (3,17,18). En caso de la
carótida interna, el dolor tiende a ser supraorbital,
asociado a cefalea parietal. En caso de compromiso de
la carótida externa, el dolor tiende a irradiarse a la
región infraorbital. En esta forma son más frecuentes
las manifestaciones vasculocerebrales, como síncope,
ceguera, afasia y debilidad (10,19).
Examen Físico
Ocasionalmente es posible palpar la apófisis estiloides
en la cara lateral del cuello, así como también a través
de palpación intrabucal, a nivel de la fosa amigdalina.
La palpación de la apófisis estiloides en este último
nivel, es solo posible ante una elongación de ésta, y
por lo tanto, altamente sugerente del síndrome según
el contexto clínico. Esta palpación intrabucal
reproduce o bien exacerba el dolor, y la abolición de
éste con la infiltración de la fosa amigdalina con un
anestésico local es altamente sugerente del síndrome
(10).
Complicaciones
A causa de la estrecha relación del aparato estiloideo
con estructuras vasculonerviosas cervicales, el
síndrome de Eagle puede generar complicaciones
potencialmente mortales. Un trauma cervical puede
generar la fractura del ligamento estilohioideo, con
posibilidad de lesiones en las estructuras viscerales y
vasculonerviosas de las zonas 2 y 3 del cuello, en
particular las arterias carótida interna y externa, así
como sus ramas, y la yugular interna (17).
El contacto y trauma repetido de la apófisis estiloides
sobre la carótida interna (especialmente en la forma
vascular del síndrome) puede generar compresión,
disección o aneurismas carotideos, con un posterior
accidente isquémico transitorio o incluso un accidente
vascular encefálico mayor por trombosis o
embolización (18). Del mismo modo, pueden
generarse parálisis de los pares craneales
comprometidos. Más raro aún, pero descrito en la
literatura es la muerte súbita por estimulación de los
senos carotideos. Carnevale (18) reporta un caso que
mostró isquemia del lóbulo temporal derecho y
disección bilateral de la arteria carótida interna.
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Rev méd panacea 2020 Set-Dic;9(3): 206-211REPORTE DE CASO
Dolor crónico de cabeza y cuello por Síndrome de Eagle: reporte de un caso y revisión de la literatura.
Diagnóstico Diferencial
El síndrome de Eagle es una causa rara, infrecuente,
pero aparentemente subdiagnosticada de dolor
crónico de cabeza y cuello. Suele ser confundido
frecuentemente con desórdenes orofaríngeos,
maxilofaciales y con neuralgias craneales. Otros
diagnósticos diferenciales frecuentes son la migraña y
en particular otros trastornos psicosomáticos (20).
Diagnóstico
Siempre considerando la amplia variedad de
diagnósticos diferenciales posibles, necesariamente el
estudio diagnóstico debe incluir la anamnesis,
palpación cervical externa y especialmente intraoral de
la apófisis estiloides, los estudios imagenológicos y el
test de lidocaína.
Se han utilizado múltiples modalidades de estudio
imagenológico para confirmar el diagnóstico clínico,
incluyendo las radiografías lateral de cuello y
anteroposterior de cráneo, panortotomografía y
Tomografia Axial Computarizada. Esta última técnica,
es de elección para el diagnóstico y evaluación del
síndrome de Eagle, al que se incorpora la
reconstrucción 3D. Permite obtener información del
tamaño, dirección y relación del complejo estiloideo
con las estructuras vasculonerviosas cercanas.
La angioTAC de cerebro y cuello es utilizada en el
estudio de lesiones vasculares tales como la disección
o el aneurisma carotídeo. Por otro lado, permite un
estudio dinámico mediante rotación de la cabeza en
casos de un síndrome de Eagle estilo carotídeo o
vascular pudiendo evidenciarse defectos de llenado
que en posición anatómica o neutra pueden pasar
desapercibidos.
Tratamiento
Se han intentado varios esquemas de tratamiento
médico con éxito parciales, lo que incluye
benzodiacepinas, antidepresivos, anticonvulsivantes,
esteroides sistémicos o mediante infiltración de
anestésicos en la fosa tonsilar y aplicación de calor
(21). Otra forma de manejo conservador consiste en la
fractura digital bajo anestesia local de la apófisis
estiloides, procedimiento abandonado por su
beneficio solo a corto plazo y especialmente por el
riesgo de lesión neurovascular de una fractura no
controlada (9,12).
El tratamiento definitivo corresponde a la resección
completa de la apófisis estiloides o estiloidectomía
bajo anestesia general. Se han propuesto dos
abordajes; intraoral y cervical, cada uno con ventajas y
desventajas. El éxito en ambos es el mismo,
dependiendo la elección de la preferencia del cirujano,
su destreza, experiencia y condiciones de trabajo.
CONCLUSIÓN
La Tomografía Computarizada con reconstrución 3D
permite el analisis mas detallado de los patrones
radiográficos de síndrome de Eagle. Aún cuando su
presentación es infrecuente, debe tener como
diagnosico diferencial en casos de dolor en la región
maxilofacial sin una etiología clara.
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Dolor crónico de cabeza y cuello por Síndrome de Eagle: reporte de un caso y revisión de la literatura.
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pain caused by Eagle syndrome: A rare
presentation due to compression by styloid process
elongation TT - Dor retroauricular causada pela
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211
Rev méd panacea 2020 Set-Dic;9(3): 206-211
Volumen 9 Número 3 Setiembre - Diciembre 2020
FACULTAD DE MEDICINA HUMANA “DANIEL ALCIDES CARRIÓN”
REPORTE DE CASO
Dolor crónico de cabeza y cuello por Síndrome de Eagle: reporte de un caso y revisión de la literatura.
